Geistige Behinderung infolge Stoffwechselkrankheit

medizinische genetik - Tập 21 Số 2 - Trang 202-208 - 2009
Moog, U.1, Hoffmann, G.F.2, Zschocke, J.3
1Institut für Humangenetik, Universität Heidelberg, Heidelberg, Deutschland
2Zentrum für Kinder- und Jugendmedizin, Universitätsklinikum Heidelberg, Heidelberg, Deutschland
3Sektionen für Humangenetik und Klinische Genetik, Department für Medizinische Genetik, Molekulare und Klinische Pharmakologie, Medizinische Universität Innsbruck, Innsbruck, Österreich

Tóm tắt

Angeborene Stoffwechselerkrankungen („inborn errors of metabolism“, IEM) sind seltene Ursachen einer geistiger Behinderung (GB) und finden sich in etwa 1% der GB-Fälle der kaukasischen Bevölkerung. Im Gegensatz zu den Empfehlungen für andere diagnostische Tests bei der Abklärung von GB, z. B. einer Chromosomenanalyse, besteht kein Konsens bezüglich der Stoffwechseldiagnostik. IEM sind jedoch potenziell behandelbar, und ihre Diagnose ist bei den Betroffenen für die Prognose, das Wiederholungsrisiko und die Möglichkeiten der Pränataldiagnostik von großer Bedeutung. Aufgrund der aktuell vorliegenden Evidenz lassen sich folgende wichtige IEM hervorheben, die zu unspezifischer GB oder zu Krankheitsbildern mit GB als Hauptmerkmal führen können: Kreatinmangelsyndrome (v. a. Kreatintransportermangel), Mukopolysaccharidose III (v. a. IIIB), β-Mannosidose, einige Organazidopathien, Homozystinurie, angeborene Glykosylierungsstörungen (CDG, „congenital disorders of glycosylation“) und spezifische Störungen des Purin- und Pyrimidinstoffwechsels. Außerdem kommen Harnstoffzyklusdefekte, Sterolsynthesedefekte und weitere Aminoazidurien in Betracht. Die entsprechende Stoffwechseldiagnostik bei ungeklärter GB wird vorgestellt.

Tài liệu tham khảo

citation_journal_title=Mol Genet Metab; citation_author=null Bedilu; citation_volume=77; citation_publication_date=2002; citation_pages=282; citation_doi=10.1016/S1096-7192(02)00172-5; citation_id=CR1 citation_journal_title=Annu Rev Genomics Hum Genet; citation_author=null Jaeken; citation_volume=2; citation_publication_date=2001; citation_pages=129; citation_doi=10.1146/annurev.genom.2.1.129; citation_id=CR2 citation_journal_title=J Med Genet; citation_author=null Kelley; citation_volume=37; citation_publication_date=2000; citation_pages=321; citation_doi=10.1136/jmg.37.5.321; citation_id=CR3 citation_journal_title=Eur J Paediatr Neurol; citation_author=null Köhler; citation_volume=3; citation_publication_date=1999; citation_pages=3; citation_doi=10.1053/ejpn.1999.0172; citation_id=CR4 citation_journal_title=N Engl J Med; citation_author=null Lenke; citation_volume=303; citation_publication_date=1980; citation_pages=1202; citation_id=CR5 citation_journal_title=Am J Med Genet C Semin Med Genet; citation_author=null Moog; citation_volume=145C; citation_publication_date=2007; citation_pages=293; citation_doi=10.1002/ajmg.c.30142; citation_id=CR6 citation_journal_title=Am J Hum Genet; citation_author=null Mudd; citation_volume=37; citation_publication_date=1985; citation_pages=1; citation_id=CR7 citation_journal_title=Neurology; citation_author=null Pearl; citation_volume=60; citation_publication_date=2003; citation_pages=1413; citation_id=CR8 citation_journal_title=J Inherit Metab Dis; citation_author=null Salomons; citation_volume=26; citation_publication_date=2003; citation_pages=309; citation_doi=10.1023/A:1024405821638; citation_id=CR9 citation_journal_title=J Inherit Metab Dis; citation_author=null Sedel; citation_volume=30; citation_publication_date=2007; citation_pages=631; citation_doi=10.1007/s10545-007-0661-4; citation_id=CR10 citation_journal_title=Neurology; citation_author=null Shevell; citation_volume=60; citation_publication_date=2003; citation_pages=367; citation_id=CR11 Valstar MJ, Ruijter GJ, Van Diggelen OP (2008) Sanfilippo syndrome: a mini-review. J Inherit Metab Dis 2008 Apr 4 [Epub ahead of print]