Bệnh liệt não trên khu vực tiến triển với triệu chứng ngôn ngữ tiến triển—Báo cáo lâm sàng-bệnh học của một trường hợp khai thác tử thi

Springer Science and Business Media LLC - Tập 105 - Trang 610-614 - 2003
A. Mochizuki1, Y. Ueda1, Y. Komatsuzaki2, K. Tsuchiya3, T. Arai4, S. Shoji1
1Department of Neurology, Institute of Clinical Medicine, University of Tsukuba, Ibaraki, Japan
2Department of Internal Medicine, Hatsuishi Hospital, Chiba, Japan
3Department of Laboratory Medicine and Pathology, Tokyo Metropolitan Matsuzawa Hospital, Tokyo, Japan
4Department of Neuropathology, Tokyo Institute of Psychiatry, Tokyo, Japan,

Tóm tắt

Chúng tôi báo cáo một trường hợp khám nghiệm tử thi ở Nhật Bản về bệnh liệt não trên khu vực tiến triển (PSP). Bệnh nhân nam 74 tuổi tại thời điểm qua đời. Khi 64 tuổi, ông phát triển chứng khó nói không lưu loát, tiến triển chậm trong 8 năm, cuối cùng liên quan đến bất thường hành vi, mất ổn định tư thế và khó nuốt 2 năm trước khi qua đời. Hình ảnh cộng hưởng từ não ở tuổi 73 cho thấy sự teo não rõ rệt ở thùy trán, đặc biệt là phía bên trái. Khám nghiệm bệnh lý thần kinh cho thấy đặc điểm bệnh lý điển hình của PSP: mất tế bào thần kinh, gliosis, sự xuất hiện của thể bện thần kinh, các thể xoắn oligodendroglial và các tế bào sao có hình dạng chùm trong vỏ não trán, kèm theo các sợi argyrophilic trong chất trắng phía dưới, trong các hạch nền, bao gồm các nhân đồi thị, cầu nhạt và nhân dưới đồi, cũng như trong các nhân thân não, bao gồm chất đen, nhân cầu và nhân ô-li-va dưới. Không phát hiện thấy các mảng sao hay tế bào thần kinh phình to. Phân tích protein cho thấy sự tích tụ của tau phosphory hóa quá mức với kích thước 68 và 64 kDa bao gồm bốn isoform tau lặp lại. Chúng tôi kết luận rằng trường hợp này thể hiện PSP với lịch sử 8 năm của chứng khó nói tiến triển nguyên phát (PPA). Mặc dù các triệu chứng vỏ não khu trú trong PSP là hiếm hoặc không có, chúng ta nên lưu ý đến khả năng PSP atypical, trong đó bệnh lý vỏ não là chiếm ưu thế, đặc biệt là ở thùy trán, và có thể dẫn đến PPA.

Từ khóa

#bệnh liệt não trên khu vực tiến triển #khám nghiệm tử thi #chứng khó nói tiến triển

Tài liệu tham khảo

Bigio EH, Brown DF, White CL 3rd (1999) Progressive supranuclear palsy with dementia: cortical pathology. J Neuropathol Exp Neurol 58:359–364 Dickson DW (1999) Neuropathologic differentiation of progressive supranuclear palsy and corticobasal degeneration. J Neurol 246 [Suppl 2]:6–15 Goedert M, Jakes R (1990) Expression of separate isoforms of human tau protein: correlation with the tau pattern in brain and effects on tubulin polymerization. EMBO J 9:4225–4230 Goedert M, Spillantini MG, Cairns NJ, Crowther RA (1992) Tau proteins of Alzheimer paired helical filaments: abnormal phosphorylation of all six brain isoforms. Neuron 8:159–168 Graff-Radford NR, Damasio AR, Hyman BT, Hart MN, Tranel D, Damasio H, Van Hoesen GW, Rezai K (1990) Progressive aphasia in a patient with Pick's disease: a neuropsychological, radiologic, and anatomic study. Neurology 40:620–626 Greene JD, Patterson K, Xuereb J, Hodges JR (1996) Alzheimer disease and nonfluent progressive aphasia. Arch Neurol 53:1072–1078 Ikeda K, Akiyama H, Iritani S, Kase K, Arai T, Niizato K, Kuroki N, Kosaka K (1996) Corticobasal degeneration with primary progressive aphasia and accentuated cortical lesion in superior temporal gyrus: case report and review. Acta Neuropathol 92:534–539 Mandell AM, Alexander MP, Carpenter S (1989) Creutzfeldt-Jakob disease presenting as isolated aphasia. Neurology 39:55–58 Mesulam M-M (1982) Slowly progressive aphasia without generalized dementia. Ann Neurol 11:592–598 Mesulam M-M (2001) Primary progressive aphasia. Ann Neurol 49:425–432 Spillantini MG, Goedert M (1998) Tau protein pathology in neurodegenerative diseases. Trends Neurosci 21:428–433 Tsuchiya K, Ikeda M, Hasegawa K, Fukui T, Kuroiwa T, Haga C, Oyanagi S, Nakano I, Matsushita M, Yagishita S, Ikeda K (2001) Distribution of cerebral cortical lesions in Pick's disease with Pick bodies: a clinicopathological study of six autopsy cases showing unusual clinical presentations. Acta Neuropathol 102:553–571 Wakabayashi K, Shibasaki Y, Hasegawa M, Horikawa Y, Soma Y, Hayashi S, Morita T, Iwatsubo T, Takahashi H (2000) Primary progressive aphasia with focal tauopathy. Neuropathol Appl Neurobiol 26:477–480