Báo cáo trường hợp: Nhiễm Nocardia liên quan đến hội chứng Cushing ngoài tuyến

BMC Endocrine Disorders - Tập 14 - Trang 1-7 - 2014
Azra Rizwan1, Aqiba Sarfaraz1, Abdul Jabbar1, Jaweed Akhter1, Najmul Islam1
1Section of Endocrinology, Department of Medicine, Aga Khan University Hospital, Karachi, Pakistan

Tóm tắt

Hội chứng Cushing xuất hiện do tiếp xúc với lượng glucocorticoid dư thừa. Hội chứng Cushing ngoài tuyến là dạng Cushing phụ thuộc vào ACTH nội sinh, liên quan đến mức ACTH và cortisol tăng cao rõ rệt. Điều này dẫn đến đáp ứng miễn dịch bị suy giảm, tạo điều kiện cho sự xuất hiện của các nhiễm trùng cơ hội. Nocardiosis là một nhiễm trùng vi khuẩn gram dương do các actinomycetes hiếu khí thuộc giống Nocardia gây ra. Chúng tôi báo cáo một loạt trường hợp bệnh nhân được chẩn đoán mắc hội chứng Cushing ngoài tuyến, viêm phổi do Nocardia spp. Trong một trong những trường hợp này, các biểu hiện của hội chứng Cushing đã biến mất sau khi điều trị cho Nocardia. Hai người đàn ông trung niên gốc Á đã đến khám tại phòng khám Nội tiết: người thứ nhất có tiền sử khó thở khi gắng sức và giảm cân trong 1 năm, người thứ hai có tình trạng sưng mặt, rối loạn giấc ngủ và uể oải trong một tháng. Trường hợp thứ ba là một nam thanh niên gốc Á có triệu chứng yếu dần và giảm cân trong 2 tháng. Cả ba bệnh nhân đều có huyết áp không kiểm soát, lượng đường trong máu cao và bị hạ kali máu (K: 2.52, 2.9, 1.5 mmol/l); cortisol nước tiểu 24 giờ tăng cao ở mức 2000, 27216 và 9088 (32-243 µg/24 giờ); ACTH 68.5, 159, 255 [0–48 pg/ml], tương ứng. MRI tuyến yên của họ bình thường, và xét nghiệm lấy mẫu tĩnh mạch đáy chậu không cho thấy sự gradient ngoại biên trung tâm. CT ngực của các bệnh nhân này cho thấy tổn thương phổi tạo khoang; phân tích vi thể của mẫu hô hấp gợi ý về nhiễm khuẩn do Nocardia spp. Phẫu thuật sinh thiết qua nội soi phế quản không cho thấy ung thư. Các phương pháp điều trị được bắt đầu bao gồm thuốc hạ huyết áp, insulin, bổ sung kali, ketoconazole & trimethoprim-sulphamethoxazole (TS). Triệu chứng của các bệnh nhân đã cải thiện và các tổn thương tạo khoang đã hồi phục sau điều trị. Nguồn gốc chính của hội chứng Cushing ngoài tuyến vẫn không rõ. Trường hợp đầu tiên cần phẫu thuật cắt bỏ tuyến thượng thận hai bên. Trường hợp thứ hai có diễn biến bệnh tiến triển xấu dần dẫn đến tử vong. Trong trường hợp thứ ba, chúng tôi đã có thể giảm hoàn toàn liều ketoconazole, kali, insulin & thuốc hạ huyết áp, sau khi bắt đầu điều trị TS. Nhiễm trùng cơ hội được biết đến là có liên quan đến hội chứng Cushing, và mức độ tiết glucocorticoid cao hơn được phát hiện ở những bệnh nhân có ACTH sản xuất ngoài tuyến. Nocardiosis phổi là dấu hiệu phân biệt quan trọng cần xem xét. Loạt trường hợp này bao gồm trường hợp đầu tiên được báo cáo mà các dấu hiệu và triệu chứng của hội chứng Cushing đã lắng xuống sau khi điều trị Nocardia.

Từ khóa

#Cushing’s syndrome #ectopic Cushing’s #Nocardiosis #opportunistic infections #ACTH

Tài liệu tham khảo

Nieman LK, Biller BM, Findling JW, Price JN, Savage MO, Stewart PM, Montori VM: The diagnosis of Cushing’s syndrome: an Endocrine Society Clinical Practice Guideline. J Clin Endocrinol Metab. 2008, 93 (5): 1526-1540. Ilias I, Torpy DJ, Pacak K, Mullen N, Wesley RA, Nieman LK: Cushing’s Syndrome Due to Ectopic Corticotropin Secretion: Twenty Years’ Experience at the National Institutes of Health. J Clin Endocrinol Metab. 2005, 90 (8): 4955-4962. Sutton BJ, Parks GE, Manavi CK, Palavecino EL, Geisinger KR: Cushing’s syndrome and Nocardiosis Associated with a Pulmonary Carcinoid Tumour: Report of a Case and Review of the literature. Diagn Cytopathol. 2011, 39 (5): 359-362. Harris K, Khachaturova I, Azab B, Maniatis T, Murukutla S, Chalhoub M, Hatoum H, Kilkenny T, Elsayegh D, Maroun R, Alkaied H: Small Cell Lung Cancer Doubling Time and its Effect on Clinical Presentation: A Concise Review. Clin Med Insights Oncol. 2012, 6: 199-203. Koneman EW, Allen SD, Janda WM, Schreckenberger PC, Winn WC: Color atlas and textbook of diagnostic microbiology. 2005, Philadelphia, PA: Lippincott, 6 Kiska DL, Hicks K, Pettit DJ: Identification of medically relevant Nocardia species with an abbreviated battery of tests. J Clin Microbiol. 2002, 40 (4): 1346-1351. Fauci AS, Dale DC, Balow JE: Glucocorticosteroid therapy: mechanisms of action and clinical considerations. Ann Intern Med. 1976, 84 (3): 304-315. Bakker RC, Gallas PR, Romijn JA, Wiersinga WM: Cushing’s syndrome complicated by multiple opportunistic infections. J Endocrinol Invest. 1998, 21 (5): 329-333. Beinart GA, Rao RK, Hollander H: Ectopic ACTH Syndrome Resulting in Nocardiosis and Acute Respiratory Failure. Hosp Physician. 2003, 39 (10): 49-54. Graham BS, Tucker WS: Opportunistic infections in endogenous Cushing’s syndrome. Ann Intern Med. 1984, 101 (3): 334-338. Boscaro M, Fallo F, Sonino N: Disseminated nocardiosis in a patient with Cushing’s syndrome. J Endocrinol Invest. 1994, 17 (6): 443-445. Hoshino T, Okamoto M, Azuma K, Toda R, Kawayama T, Kato T, Yamada K, Aizawa H: A case of Cushing syndrome presenting after pulmonary nocardiosis with pyothorax. Nihon Kokyuki Gakkai Zasshi. 2009, 47 (8): 746-750. Sudou A, Hashimoto T, Nakamura H, Yagyuu H, Sarashina G, Hatao E, Tuchida F, Adachi H, Kishi K, Matuoka T: Pulmonary Nocardia otitidis-caviarum infection in a patient with Cushing's disease. Nihon Kokyuki Gakkai Zasshi. 2001, 39 (3): 210-214. Tanaka M, Sato Y, Ito H, Ichikawa Y, Oizumi K, Shigemori M: A case of Cushing's syndrome associated with Nocardia cerebral abscess. Kansenshogaku Zasshi. 1991, 65 (2): 243-249. The pre-publication history for this paper can be accessed here:http://www.biomedcentral.com/1472-6823/14/51/prepub